Olgu Sunumu Case Report 46 Ektopik Mediastinal Paratiroid Adenomu: Olgu Sunumu Ectopic Mediastinal Parathyroid Adenoma: A Case Report Umut Mousa, Dalokay Kılıç*, Yahya Ekici** Başkent Üniversitesi Tıp Fakültesi, Endokrinoloji ve Metabolizma Hastalıkları Bilim Dalı, Ankara, Türkiye *Başkent Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Ankara, Türkiye **Başkent Üniversitesi Tıp Fakültesi, Genel Cerrahi Anabilim Dalı, Ankara, Türkiye Özet Primer hiperparatiroidilerin büyük bir kısmını paratiroid adenomları ihtiva ederler. Adenomların çok büyük bir kısmı tiroid bezlerin alt pollerinde görülmekle birlikte mediastinal, intratiroidal, retroesofageal, intratimik gibi ektopik yerleşim yerleri de bildirilmiştir. Bu açıdan başarılı preoperatif görüntüleme paratiroid adenomunun lokalizasyonu için önemlidir. Ektopik paratiroid dokusunun tanımlanmasında en etkili görüntüleme yöntemi teknisyum-99m sestamibi (Tc-99m sestamibi) sintigrafisidir. Sintigrafik tutulum olsa bile 2 cm’den küçük nodüller eksplorasyonda bulunamayabilir. Vakamızda paratiroid sintigrafisi ile preoperatif görüntüleme başarılmış olup operasyonu gerçekleştiren Göğüs cerrahı ve Genel cerraha yol göstermiştir. Paratiroid cerrahisinde daha fazla deneyim sahibi olan Genel Cerrahın operasyonda bulunmasının paratiroidlerin eksploratif lokalizasyonuna katkısı olmuştur. Türk Jem 2012; 16: 46-8 Anahtar kelimeler: Hiperparatiroidi, ektopik paratiroid, sintigrafi Abstract Parathyroid adenomas comprise the majority of cases of primary hyperparathyroidism. Most of these adenomas are located near the lower poles of the thyroid glands, however, mediastinal, intrathyroidal, retroesophageal and intrathymic localizations have been reported. Preoperative imaging is very important for localization of the parathyroid adenomas. The most effective imaging method in localizing ectopic parathyroid adenomas is Technetium-99m sestamibi scintigraphy. Even when localized by scintigraphy, surgical exploration may be unsuccessful in adenomas less than 2 cm in size. In our case, we have obtained a successful parathyroid imaging which guided the chest surgeons and general surgeons to perform a successful parathyroidectomy via sternotomy. The attendance of a general surgeon experienced in parathyroid surgery has provided benefit in surgical exploration of the ectopic parathyroid adenoma. Turk Jem 2012; 16: 46-8 Key words: Hyperparathyroidism, ectopic parathyroid, scintigraphy Giriş Primer hiperparatiroidinin %80-85’inden tek paratiroid adenomu, %10-15’inden paratiroid hiperplazisi, %2-3’ünden birden fazla paratiroid adenomu, %1’inden paratiroid karsinomu sorumludur (1,2,3). 2008 yılında revize edilen kriterlere göre serum kalsiyum düzeyinin normal referans aralığının 1mg/dl veya daha fazla üzerinde olması, hayatı tehdit eden hiperkalsemi atağı öyküsünün bulunması, glomerüler filtrasyon hızının 60 mL/dk altında olması, böbrek taşı olması, lumbar omurga, kalça ya da ön kolda kemik mineral yoğunluğunun anlamlı olarak düşük olması (T skorunun -2,5 ve altında olması), hastanın 50 yaşından genç olması veya medikal tedavinin tercih edilmediği ya da mümkün olmaması durumlarında cerrahi tedavi endikasyonu vardır (2). Mediastinal paratiroid adenomlarının prevelansı farklı serilerde %1-5 olarak bildirilmiştir. Bunların birçoğuna servikal kesi ile ulaşılabilmektedir. Hiperparatiroidism cerrahilerinin %2’sinden azında sternotomiye ihtiyaç duyulmaktadır (4). Klinikte birçok vakada servikal paratiroidler eksize edildikten sonra hiperkalseminin düzelmemesi sonucu ileri araştırmalar yapılmakta ve mediastinal paratiroid Yazışma Adresi/Address for Correspondence: Dr. Umut Mousa, Başkent Üniversitesi Tıp Fakültesi, Endokrinoloji ve Metabolizma Anabilim Dalı, Ankara, Türkiye Tel: +90 312 212 29 12 E-posta: [email protected] Geliş Tarihi/Recevied: 27.10.2011 Kabul Tarihi/Accepted: 20.04.2012 Turkish Journal of Endocrinology and Metabolism, published by Galenos Publishing. Mousa ve ark. Ektopik Mediastinal Paratiroid Adenomu Türk Jem 2012; 16: 46-8 adenomları tesbit edilmektedirler (5,6). Vakaların birçoğunda lokalizasyon çalışmaları ve hatta reeksplorasyon cerrahilerinin yapılması da gerekmektedir (7). Bu olgu sunumunda sintigrafik lokalizasyon yapıldıktan sonra başarılı sternotomi ile kür gerçekleşen bir vaka bildirilmektedir. Olgu Sunumu Önceden bilinen Hashimoto tiroiditi tanısı olan 39 yaşında kadın hasta halsizlik, kabızlık ve baş dönmesi nedeniyle başvurduğu poliklinikte kalsiyum düzeyi 12,4 mg/dl (8,8-10,2 mg/dl), fosfor 2,5mg/dl (2,7-4,7mg/dl) saptanması üzerine İç Hastalıkları servisinde hospitalize edildi. Levotiroksin 100 μg/gün dışında kullanmakta olduğu bir ilaç yoktu. Serviste bakılan paratiroid hormon (PTH) 149 pg/dl (10-65 pg/dl) ve 25-OHD düzeyi 40 ng/ml (30-60 ng/ml) saptanması üzerine paratiroid patolojisi araştırılmaya başlandı. Bu amaçla yapılan tetkiklerde 24 saatlik idrarda kalsiyum düzeyi 453 mg/24 saat (100-320 mg/24 saat) olarak ölçüldü. Yapılan paratiroid USG de her iki paratiroid lokalizasyonda paratiroidler visualize edilemedi. Bunun üzerine yapılan paratiroid sintigrafide mediasten orta hatta sternum 1/3 üst bölüm lokalizasyonuna uyan bölgede paratiroid patolojisi ile uyumlu aktivite retansiyonu saptandı (Şekil 1). Çekilen toraks bilgisayarlı tomografi aktivite rertansiyonuna uyan bölgede 3cm yumuşak doku lezyonu, paratiroid adenomu şeklinde rapor edildi (Şekil 2). Kemik mineral yoğunluğu ölçülmüş ve osteopeni ile uyumlu olarak femur boynu T skoru -1,6, L1-L4 T skoru ise -1,9 olarak Paratiroid adenomu Şekil 1. Teknisyum 99m sestamibi Sintigrafisi Paratiroid adenomu 47 saptandı. Nefrolitiazis açısından yapılan uriner ultrasonografide her iki böbrekte birkaç adet kristaloid ile uyumlu ekojeniteler saptandı. Hastanın genç olması ve serum kalsiyum düzeyinin 12,4 mg/dl olması üzerine cerrahi tedavi endikasyonu mevcuttu. Mediastinal paratiroid adenomu tanısıyla sternotomi ve cerrahi eksplorasyon yapıldı. Median sternotomi kesisi ile girişim uygulanılarak yapılan eksplorasyonda anterior mediastınum aorta komşuluğunda 3 cm çapında lezyon saptanarak eksize edildi. Frozen ile patoloji bolumu tarafından paratiroid adenomu olduğu dogrulandı. Lezyon bulunabildiği için gama prob kullanma ihtiyacı olmadı. Postoperatif hipokalsemisi gelişen hasta kalsiyum karbonat 3 gram/gün ve kalsitriol 0,25 μg/gün ile normokalsemik seyrediyor. Tartışma Ektopik mediastinal paratiroid adenomları klinikte nadirdirler. Mc Henry ve arkadaşları 522 cerrahi olarak tedavi edilmiş hiperparatiroidi olgusunda mediastinal adenomların prevelansını %1,3 olarak bildirmiş (8). Bir başka çalışmada Mariette ve arkadaşları başarısız paratiroid cerrahilerinin %75’inin sebebinin ektopik yerleşim olduğunu bildirmişler. Bunlar %45 intratimik, %12,5 intratiroidal, %7,5 retroesofageal, %7,5 karotis kılıfı içerisinde, %5 intratirotrakeal ve %5 mediastinal olarak sıralanmış (9). Preoperatif paratiroid bez lokalizasyonunda kullanılan teknikler içerisinde ultrasonografi, magnetik resonans görüntüleme ve toraks bilgisayarlı tomografi kullanılmakla birlikte ektopik paratiroid dokusunun tanımlanmasında en etkili görüntüleme yöntemi teknisyum-99m sestamibi sintigrafisidir (10). Yaylalı O ve arkadaşları tarafından yapılan bir araştırmada paratiroid sintigrafisinin paratiroid adenomları lokalize etmede sensitivitesi ve spesifisitesi %100 olarak saptanmış (12). Tardin L ve arkadaşlarının yaptıkları bir araştırmada da benzer şekilde paratiroid sintigrafisi ile bütün ektopik paratiroid adenomları görüntülenebilmiştir (15). Sintigrafik tutulum olsa bile 2 cm’den küçük nodüller eksplorasyonda bulunamayabilir. İntraoperatif gamma probe cerrahi sırasında lezyonların bulunmasında kolaylık sağlayabilir (11,13,14,16,17). Bizim vakamızda operasyon Göğüs Cerrahisi ile Genel Cerrahi Anabilim Dallarının ortak katılımı ile gerçekleşti. Paratiroid cerrahisinde daha fazla deneyim sahibi olan Genel Cerrahın paratiroidlerin eksploratif lokalizasyonda katkısı olmuştur. İntraoperatif gama prob kullanımına gerek duyulmamıştır. Biyokimyasal olarak primer hiperparatiroidi tanısı konduktan sonra boyunda paratiroid bezlerin lokalize edilememesi halinde mediasten gibi ektopik yerleşim yerlerinin de olabileceği akılda tutulmalıdır. Sternotomi gerektiren paratiroid cerrahilerinde göğüs cerrahının yanında paratiroid cerrahisinde deneyimli olan bir genel cerrahın bulunması paratiroid lokalizasyonu kolaylaştırabileceği ve başarısız cerrahilerin oranını azaltabileceği önemli bir husustur. Kaynaklar 1. Şekil 2. Toraks Bilgisayarlı Tomografi Aydın Y, Akbaba G,Berker D. Asemptomatik primer hiperparatiroidi hastalarına endokrinolojik yaklaşım. [Endocrinological approach to patients with asymptomatic primary hyperparathyroidism] Düzce Tıp Dergisi 2009;11;43-6. 48 2. Mousa ve ark. Ektopik Mediastinal Paratiroid Adenomu Udelsman R, Pasieka JL, Sturgeon C, Young JE, Clark OH. Surgery for asymptomatic primary hyperparathyroidism: proceedings of the third international workshop. J Clin Endocrinol Metab 2009;94:366-72. 3. Taniegra ED. Hyperparathyroidism. Am Fam Physician 2004;69:333-9. 4. Dubost C, D’Acremont B. Mediastinal exploration for hyperparathyroidism. Ann Chir 1991;45:599-603. 5. Araya AV, Pumarino H, Larenas G, Gac A. Primary hyperparathyroidism caused by a mediastinal adenoma with intermittent hypercalcemia and severe bone disease. Rev. Med Chil 1992;120:563-70. 6. Marcheix B, Brouchet L, Berjaud J, Dahan M. Recurrent hyperparathyroidism: A sixth mediastinal parathyroid gland. Eur J Cardiothorac Surg 2006;30:808-10. 7. Abbas F, Biyabani SR, Memon A, Talati J. Mediastinal parathyroid adenoma causing primary hyperparathyroidism. J Pak Med Assoc 2007;57:93-5. 8. McHenry C, Walsh M, Jarosz H, et al. Resection of parathyroid tumor in the aorticopulmonary window without prior neck exploration. Surgery 1988;104:1090-4. 9. Mariette C, Pellissier L, Combemale F, et al. Reoperation for persistent or recurrent primary hyperparathyroidism. Langenbecks Arch Surg 1998;383:174-9. 10. Dağlı G, Fındık G, Öztürk F, et al. Ektopik paratiroid adenomu [Ectopic Parathyroid adenoma]. Solunum hastalıkları dergisi 2010;21:56-9. Türk Jem 2012; 16: 46-8 11. Doğan R, Kara M, Yazicioğlu A, Kaynaroğlu V. The use of gamma probe for the intraoperative localization of an ectopic parathyroid adenoma. Tuberk Toraks 2009;57:208-11. 12. Hamamcı EO, Piyade R, Bostanoglu S, et al. Primer hiperparatiroidism cerrahisinde preoperatif lokalizasyon [Preoperative localisation in Primary Hyperparathyroidism Surgery]. Turkiye Klinikleri J Med Sci 2011;31:686-90. 13. Yaylacı O, Kıraç FS, Yüksel D, Kabay B, Yalçın N. The role of Parathyroid scintigraphy in the differential diagnosis of primary hyperparathyroidism. Turk J Nucl Med 2010;19:23-31. 14. Gedik GK, Kaya B, Kaynak A, Sarı O. Cerrahi gama prob kılavuzluğunda ektopik yerleşimli hiperplazik paratiroid bezinin eksizyonu. Gamma probe guided ectopic hyperplastic parathyroid gland resection Selçuk Tıp Derg 2010;26:110-2. 15. Tardin L, Prats E, Andrés A, et al. Ectopic parathyroid adenoma: Scintigraphic detection and radioguided surgery. Rev Esp Med Nucl 2011;30:19-23. 16. Rubello D, Casara D, Pagetta C, et al. Determinant role of Tc-99m MIBI SPECT in the localization of a retrotracheal parathyroid adenoma successfully treated by radioguided surgery. Clin Nucl Med 2002;27:711-5. 17. Ott MC, Malthaner RA, Reid R. Intraoperative radioguided thoracoscopic removal of ectopic parathyroid adenoma. Ann Thorac Surg 2001;72:1758-60.